Мусаелян, А. А., Устюжанинов, А. С., Уртенова, М. А., Оганян, К. А., Одинцова, С. В., Дворецкая, М. А., Загребин, Ф. А., Майдин, М. А., Дегтярев, А. М., Зарембо, И. А., & Орлов, С. В. (2024). Десятилетний ответ на кризотиниб при ALK-положительных воспалительных миофибробластических опухолях: клинические случаи. VOPROSY ONKOLOGII, 70(2), 384–389. https://doi.org/10.37469/0507-3758-2024-70-2-384-389

摘要

Введение. Воспалительные миофибробластические опухоли (ВМО) являются редкими новообразованиями мягких тканей, которые встречаются преимущественно у молодых лиц. Чаще всего ВМО возникают в легких, представляют собой локализованные формы и имеют благоприятный прогноз. В более половины случаев в основе патогенеза ВМО лежат транслокации гена ALK.

Описание случаев. В данной статье представлены два клинических наблюдения применения ингибитора ALK кризотиниба у молодых пациентов с распространенной внелегочной формой ВМО с наличием изменений гена ALK. В обоих случаях длительность ответа на терапию составила более 10 лет. В первом наблюдении у пациентки с неоперабельной ВМО на фоне приема таргетной терапии достигнута стабилизация заболевания. Во втором случае у пациента с множественными метастазами в легких, костях и лимфатических узлах после первой контрольной оценки на фоне терапии кризотинибом достигнут частичный ответ, который сохранялся и в последующем. В двух наблюдения терапия переносилась удовлетворительно, новых нежелательных явлений не отмечалось.

Заключение. Применение ингибитора ALK кризотиниба при распространенной формой ВМО с транслокацией ALK позволило достичь длительного (более 10 лет) ответа на терапию.

https://doi.org/10.37469/0507-3758-2024-70-2-384-389

##article.numberofdownloads## 49

##article.numberofviews## 160

pdf (Русский)

参考

Siegal G.P., Bloem J.L., Cates H.M. WHO Classification of Tumors 5th edition Soft Tissue and Bone Tumors. WHO Iarc. 2020.

López de Sa A., Pascual A., Garcia Santos J., et al. Inflammatory myofibroblastic tumour of an unusual presentation in the uterine cervix: a case report. World J Surg Oncol. 2021; 19: 1-8.-DOI: https://doi.org/10.1186/s12957-021-02438-5.

Siemion K., Reszec-Gielazyn J., Kisluk J., et al. What do we know about inflammatory myofibroblastic tumors? – A systematic review. Adv Med Sci. 2022; 67: 129-138.-DOI: https://doi.org/10.1016/J.ADVMS.2022.02.002.

Comandini D., Catalano F., Grassi M., et al. Outstanding response in a patient with ROS1-rearranged inflammatory myofibroblastic tumor of soft tissues treated with crizotinib: case report. Front Oncol. 2021; 11: 1745.-DOI: https://doi.org/10.3389/FONC.2021.658327/BIBTEX.

Shah A., Pey E., Achonu J.U., et al. Inflammatory myofibroblastic tumor 12 years after treatment for synovial sarcoma: a case report. Orthop Res Rev. 2021; 13: 163-169.-DOI: https://doi.org/10.2147/ORR.S333124.

Zeng X., Huang H., Li J., et al. The clinical and radiological characteristics of inflammatory myofibroblastic tumor occurring at unusual sites. Biomed Res Int. 2018.-DOI: https://doi.org/10.1155/2018/5679634.

Trahair T., Gifford A.J., Fordham A., et al. Crizotinib and surgery for long-term disease control in children and adolescents with ALK-positive inflammatory myofibroblastic tumors. JCO Precis Oncol. 2019; 3: 1-11.-DOI: https://doi.org/10.1200/PO.18.00297.

Preobrazhenskaya E.V., Suleymanova A.M., Bizin I.V., et al. Spectrum of kinase gene rearrangements in a large series of paediatric inflammatory myofibroblastic tumours. Histopathology. 2023.-DOI: https://doi.org/10.1111/his.14912.

Preobrazhenskaya E.V., Iyevleva A.G., Suleymanova AM., et al. Gene rearrangements in consecutive series of pediatric inflammatory myofibroblastic tumors. Pediatr Blood Cancer. 2020; 67(5): e28220.-DOI: https://doi.org/10.1002/pbc.28220.

Chang J.C., Zhang L., Drilon A.E., et al. Expanding the molecular characterization of thoracic inflammatory myofibroblastic tumors beyond ALK gene rearrangements. J Thorac Oncol. 2019; 14: 825-834.-DOI: https://doi.org/10.1016/J.JTHO.2018.12.003/ATTACHMENT/7986B17E-EFD4-4249-A6B0-7C41311E0854/MMC2.DOCX.

Ng Z.Y., Khaing C.T., Aggarwal I. Inflammatory myofibroblastic tumor: an under recognized differential of uterine mesenchymal tumors. Int J Gynecol Cancer. 2022; 32: 212-213.-DOI: https://doi.org/10.1136/IJGC-2021-003247.

Zhang C., Wang Z., Zhuang R., et al. Efficacy and resistance of ALK inhibitors in two inflammatory myofibroblastic tumor patients with ALK fusions assessed by whole exome and RNA sequencing. Onco Targets Ther. 2020; 13: 10335-10342.-DOI: https://doi.org/10.2147/OTT.S270481.

Gambacorti-Passerini C., Orlov S., Zhang L., et al. Long-term effects of crizotinib in ALK-positive tumors (excluding NSCLC): A phase 1b open-label study. Am J Hematol. 2018; 93: 607-614.-DOI: https://doi.org/10.1002/AJH.25043.

FDA approves crizotinib for ALK-positive inflammatory myofibroblastic tumor. FDA. 2022. URL: https://www.fda.gov/drugs/resources-information-approved-drugs/fda-approves-crizotinib-alk-positive-inflammatory-myofibroblastic-tumor (11.08.2022).

Cantera J.E., Alfaro M.P., Rafart D.C., et al. Inflammatory myofibroblastic tumours: a pictorial review. Insights Imaging. 2015; 6: 85.-DOI: https://doi.org/10.1007/S13244-014-0370-0.

Telugu R.B., Prabhu A.J., Kalappurayil N.B., et al. Clinicopathological study of 18 cases of inflammatory myofibroblastic tumors with reference to alk-1 expression: 5-year experience in a tertiary care center. J Pathol Transl Med. 2017; 51: 255-263.-DOI: https://doi.org/10.4132/JPTM.2017.01.12.

Baldi G.G., Brahmi M., Lo Vullo S., et al. The activity of chemotherapy in inflammatory myofibroblastic tumors: a multicenter, european retrospective case series analysis. Oncologist. 2020; 25: e1777-e1784.-DOI: https://doi.org/10.1634/theoncologist.2020-0352.

Schöffski P., Kubickova M., Wozniak A., et al. Long-term efficacy update of crizotinib in patients with advanced, inoperable inflammatory myofibroblastic tumour from EORTC trial 90101 CREATE. Eur J Cancer. 2021; 156: 12-23.-DOI: https://doi.org/10.1016/j.ejca.2021.07.016.

This work is licensed under a Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivatives 4.0 International License.